Cisti del dotto nasopalatino di notevoli dimensioni: presentazione di un caso clinico e follow-up

Cisti del dotto nasopalatino di notevoli dimensioni: presentazione di un caso clinico e follow-up

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CHIRURGIA ORALE

Cisti del dotto nasopalatino di notevoli dimensioni: presentazione di un caso clinico e follow-up Large nasopalatine duct cysts: a case report and follow-up Ricevuto il 7 aprile 2010 Accettato il 29 luglio 2010 Disponibile online 3 dicembre 2010 *Autore di riferimento Andrea Marchetti [email protected]

A.E. Borgonovoa, A. Marchettib,*, M. Dolcib, A. Bianchib, R. Censib  di Chirurgia Odontostomatologica, Universita  degli Studi di Milano, Professore a contratto della specialita Fondazione IRCCS Ca’ Granda Ospedale Maggiore Policlinico, Dipartimento di Scienze Chirurgiche  Operativa di Odontoiatria (Direttore: Prof. F. Santoro) Ricostruttive e Diagnostiche, Unita b  degli Studi di Milano, Reparto di Chirurgia Orale (Responsabile: Dr L. Creminelli), Universita Fondazione IRCCS Ca’ Granda Ospedale Maggiore Policlinico, Dipartimento di Scienze Chirurgiche  Operativa di Odontoiatria (Direttore: Prof. F. Santoro) Ricostruttive e Diagnostiche, Unita a

Riassunto Obiettivi. L’obiettivo principale di questo articolo e descrivere l’approccio chirurgico utilizzato per l’enucleazione di una cisti nasopalatina di grandi dimensioni e i risultati osservati nel follow-up. Materiali e metodi. Gli autori presentano un caso di cisti nasopalatina di ampie dimensioni, a sviluppo tipico mediano ma con atipica espansione verso il versante vestibolare, con erosione della corticale vestibolare stessa e del pavimento delle cavita nasali. Si pone in risalto il tipo di accesso chirurgico utilizzato per la cistectomia, eseguito dal versante vestibolare. Risultati. I controlli radiografici postoperatori eseguiti a 6 mesi, 1 anno, 2 anni e infine a 3 anni hanno evidenziato una progressiva e quasi completa rigenerazione ossea. Conclusioni. La diagnosi definitiva deve essere formulata integrando i dati ottenibili dagli esami clinico, radiografico e, soprattutto, istologico. In base a cio si potra quindi programmare il necessario follow-up postoperatorio per valutare che non si presentino recidive.

Abstract Objectives. The main objective of this article is to describe the surgical approach used for the enucleation of an unusually large nasopalatine cyst and the long-term results obtained. Materials and methods. The authors describe a patient with a large nasopalatine cyst. Median involvement was typical, but there was atypical expansion toward the vestibular side with erosion of the vestibular cortical bone and the floor of the nasal cavity. The authors describe the cystectomy procedure used in this case, with emphasis on the vestibular access. Results. Postoperative radiographic studies performed 6 months and 1, 2, and 3 years after the procedure revealed progressive bone regeneration that was almost complete. Conclusions. Definitive diagnosis must be based on the results of the clinical examination, radiographic data, and above all histologic findings. On the basis of these data, one can plan appropriate follow-up to exclude the presence of recurrences.

Parole chiave: * Cisti dei mascellari * Cisti non odontogene * Cisti nasopalatina * Cisti del dotto nasopalatino * Cisti del canale incisivo

Key words: * Cysts of the jaws * Nonodontogenic cyst * Nasopalatine cyst * Nasopalatine-duct cyst * Incisive canal cyst

1. Introduzione Le cisti dei mascellari sono lesioni carat rivestita da una terizzate da una cavita

parete interna epiteliale e da un rivesti-

chiarito, che provoca l’attivazione di resi-

mento esterno connettivale. Si svilup-

dui epiteliali presenti all’interno delle ossa

pano in seguito a un meccanismo

mascellari. Per quanto riguarda i mecca nismi di crescita, le due ipotesi piu

degenerativo, ancora non del tutto

0011-8524/5 - see front matter Ó 2010 Elsevier Srl. Tutti i dirtti riservati. doi: 10.1016/j.cadmos.2010.10.002

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accreditate sono rappresentate dalla teoria idrostatica e dalla teoria prostaglan possibile che lo sviluppo delle dinica. E

 possano fissurali [2]. Esse, benche  con gli eleessere in stretta contiguita

 risultare talvolta difficile La diagnosi puo se l’esame radiografico viene condotto

menti dentari, non ne determinano la per. Tra queste la cisti del dotto dita di vitalita

mediante radiografia endorale a livello di caso potrebbe essere confusa con una

stici veri e propri, le cisti tendono ad

nasopalatino, o del canale incisivo, costi frequente [3,4]. tuisce il tipo piu

aumentare lentamente ma progressiva-

Viene solitamente identificata tra il quarto

Gli autori, presentando il caso di una cisti

mente di volume a discapito della com-

e il sesto decennio di vita e presenta una

nasopalatina di notevoli dimensioni e

pagine ossea circostante, sino ad arrivare

certa predilezione per il sesso maschile.  noto quali fattori possano attivare i Non e

mostrano l’approccio diagnostico-tera-

residui epiteliali quiescenti: infiamma-

up a lungo termine.

cisti avvenga secondo entrambe le mo. Pur non avendo caratteri neopladalita

a erodere anche completamente le corticali ossee [1].  raro per l’odontoiatra il riscontro di Non e

un incisivo, specie se necrotico: in tal cisti radicolare infiammatoria [6].

peutico a queste lesioni, con un follow-

lesioni cistiche a livello del mascellare,

zione, traumi dentari, infezioni, blocco  dei dotti costituiscono posdella pervieta

spesso legate a fenomeni proliferativi di

 plausibili meccanismi, ma la ragione piu

residui epiteliali per l’azione stimolante di

sibile sembra essere la proliferazione

processi flogistici locali (granulomi periapi frequenti sono rappresentate cali). Le piu

spontanea dei residui epiteliali, determi-

standard etici stabiliti nella Dichiarazione  di Helsinki, e che il consenso informato e

nata geneticamente.

stato ottenuto da tutti i partecipanti prima

dalle cisti infiammatorie radicolari odonto-

Questo genere di cisti si sviluppa, infatti,

del loro arruolamento allo studio.

gene. Tuttavia, non bisogna sottovalutare  di riscontrare, non sporadicala possibilita

da residui epiteliali del canale incisivo che,  rivestito da epinel periodo embrionale, e

2. Materiali e metodi

mente, lesioni cistiche non odontogene

telio cilindrico nel suo versante nasale e

da sviluppo con aspetto radiografico e localizzazione sovrapponibili a quelli delle

pavimentoso in quello orale. Il canale inci dato dall’unione dei due prosivo, che e

cisti infiammatorie odontogene.

cessi palatini laterali con il palato primario,

con anamnesi negativa per patologie si presentato all’attenzione stemiche, si e

Le cisti non odontogene da sviluppo dei

nel corso dello sviluppo va incontro a un

del Reparto di Chirurgia Orale della

mascellari hanno origine dalla prolifera-

processo di obliterazione con regres-

Clinica Odontoiatrica della Fondazione

zione di residui epiteliali non odontogeni

IRCCS Ca’ Granda Ospedale Maggiore

ectodermici, che rimangono intrappolati

sione dell’epitelio; pertanto, la principale  caratteristica delle cisti nasopalatine e

durante l’embriogenesi in corrispondenza

la presenza, all’interno della parete

parsa di una tumefazione a carico del

dei punti di fusione dei processi embrio-

cistica, di vasi sanguigni e nervi che

mascellare superiore in sede mediana

nali del distretto cefalico, e non dall’epite-

accompagnano il dotto attraverso il

palatale, non dolente, da diversi mesi.

lio della lamina dentaria. Comprendono

canale. La presenza di residui epiteliali

All’esame obiettivo si evidenziava tume-

cisti a localizzazione intraossea, come la

a livello del canale in seguito a spine  dare luogo irritative di tipo flogistico puo

fazione di consistenza dura, non mobile,

alla formazione di una cisti, la cui parete  rivestita da epitelio pavimentoso strae

troincisiva, comprendente quasi tutta la

cisti nasolabiale, che sono generalmente ad accrescimento lento e spesso asinto-

tificato o cilindrico ciliato, o da entrambi.

stibolare mostrava una tumefazione molle

matiche. Si tratta di cisti che originano da

con localizzazione da 13 a 24. Gli ele-

residui epiteliali non correlati all’embrio-

Dal punto di vista anatomotopografico  solitamente la cisti del canale incisivo e

genesi dentale.

situata sulla linea mediana e radiografi-

e non mobili. L’ortopantomografia pre-

Tali cisti, non avendo embriologicamente

camente appare come un’area radio-

chirurgica evidenziava la presenza di

legami diretti con gli elementi dentari,

trasparente piriforme ad apice inferiore

un’area radiotrasparente del mascellare

vengono quindi definite cisti da sviluppo

esattamente tra le radici dei due incisivi

superiore in sede mediana, di notevoli

disontogenetiche

centrali [5].

dimensioni e di forma tondeggiante,

cisti nasopalatina, o all’interno dei tessuti molli, quali la cisti della papilla incisiva e la

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non

odontogene

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Gli autori dichiarano che lo studio presen stato realizzato in accordo con gli tato e

Paziente, di anni 35, di sesso maschile,

Policlinico di Milano, riferendo la com-

in sede palatale, localizzata in regione resuperficie del palato duro. Il versante ve-

menti dentari da 13 a 24 risultavano vitali

Cisti del dotto nasopalatino di notevoli dimensioni: presentazione di un caso clinico e follow-up

localizzata nella regione da 14 a 24, con

con un’estensione palatale di circa 4 cm.

omogenea), la storia clinica di lenta insor-

interessamento  nasali. cavita

delle

La corticale vestibolare appariva erosa e

genza e l’assenza di sintomatologia neurologica hanno permesso di ipotizzare

 deciso di eseguire una tomografia Si e

tale erosione si protraeva anche al pavi nasali, mostrando una mento delle cavita

computerizzata

ha

 con le stesse e grande deforcontinuita

lesione; inoltre, la sede peculiare (me-

messo in evidenza una lesione osteolitica

mazione della corticale palatale (figg. 1,2).

diana) e la presenza di elementi dentari

del diametro di circa 5 cm, situata in posi-

Le caratteristiche radiologiche (orletto

vitali coinvolti hanno indotto a propendere

zione mediana del mascellare superiore

sclerotico periferico e radiotrasparenza

per una diagnosi di cisti nasopalatina.

del

pavimento

Dentalscan,

che

una probabile natura benigna della

Tale diagnosi andava necessariamente

[(Fig._1)TD$IG]Fig. 1 Fig. 1 Tomografia computerizzata prechirurgica, sezione assiale Fig. 2 Tomografia computerizzata prechirurgica, sezioni sagittali

confermata mediante esame istologico.  stabilito, quindi, di effettuare un interSi e vento di enucleazione della lesione in toto con successivo esame istologico del  di esepezzo prelevato, senza necessita guire alcuna puntura esplorativa preoperatoria. A causa delle notevoli dimensioni della lesione, e per migliorarne quindi la  deciso di effetgestione operatoria, si e tuare l’intervento di enucleazione della lesione in narcosi, previo consenso infor in anestesia locale. mato, anziche Previa infiltrazione locale plessica di anes eseguita tetico con vasocostrittore, si e un’incisione a tutto spessore intrasulculare da 16 a 26, con incisioni di rilascio distali a tali elementi, per poi elevare un

[(Fig._2)TD$IG]Fig. 2

lembo mucoperiosteo trapezoidale sul versante vestibolare.  quindi evidenziata l’erosione della Si e corticale ossea mascellare vestibolare e, dopo ostectomia con pinza ossivora  al fine di ridurre il trauma osseo, si e provveduto al clivaggio della lesione ponendo particolare attenzione agli apici degli elementi interessati (fig. 3).  quindi proceduto, mediante disseSi e zione per via smussa, alla separazione della parete cistica dalla mucosa delle  nasali e quindi si e  enucleata in cavita toto la lesione a contenuto purulento. La  residua e  stata sottoposta a enercavita gico curettage e a lavaggi con soluzione antibiotica a base di rifamicina (RifocinÒ, Aventis).

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In accordo con i dati della letteratura [7] si  deciso di non effettuare alcun riempie

diagnosi di cisti del dotto nasopalatino (fig. 4).

Gli elementi dentari hanno mantenuto la , a eccezione dell’elemento 11; loro vitalita

mento della lesione con innesti autologhi

I follow-up seriati hanno previsto radio-

a distanza di circa 24 mesi dall’intervento,

o materiali alloplastici.

grafie ortopanoramiche a 6 mesi (fig. 5),

nonostante il paziente non avesse mo-

La valutazione istologica eseguita presso

1 anno (fig. 6), 2 anni (fig. 7) e 3 anni

il Dipartimento di Anatomia Patologica

(fig. 8), che hanno mostrato progressiva

strato alcun sintomo e in maniera del tutto  stato constatato che il occasionale, e

della Fondazione IRCCS Ca’ Granda

e quasi completa rigenerazione ossea;

Ospedale Maggiore Policlinico di Milano

hanno previsto, inoltre, controlli clinici

 vitale e, di consedente non era piu  stato eseguito il trattamento guenza, e

ha mostrato la presenza di epitelio di

ogni 15 giorni nei primi 3 mesi; sono poi

endodontico.

tipo respiratorio e di tipo pavimentoso

stati eseguiti controlli a 6 mesi, a 1 anno, , a 2 anni e a 3 anni; le prove di vitalita

stratificato nella lesione che, associata al  dei denti e sede quadro clinico (vitalita mediana), ha portato alla conclusiva

mediante cloruro di etile, sono state effet-

3. Discussione

tuate a ogni controllo nei primi 6 mesi. La cisti del dotto nasopalatino costituisce

[(Fig._3)TD$IG]Fig. 3

una patologia di frequente riscontro Fig. 3 Evidenziazione della lesione cistica

nell’ambito delle neoformazioni cistiche

Fig. 4 Istologia della cisti

sovente si possono presentare problemi

Fig. 5 Follow-up a 6 mesi

nella diagnosi differenziale con le cisti

Fig. 6 Follow-up a 1 anno

radicolari periapicali, soprattutto se essa  affiancata da incisivi centrali e laterali e

da sviluppo non odontogene [8,9], ma

necrotici. [(Fig._5)TD$IG]Fig. 5

[(Fig._4)TD$IG]Fig. 4

[(Fig._6)TD$IG]Fig. 6

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Cisti del dotto nasopalatino di notevoli dimensioni: presentazione di un caso clinico e follow-up

[(Fig._8)TD$IG]Fig. 8

[(Fig._7)TD$IG]Fig. 7

 indiquelle di maggiore estensione, puo

come nel caso trattato dagli autori, un’ag-

Fig. 7 Follow-up a 2 anni

rizzare meglio il sospetto diagnostico,

gressione chirurgica in anestesia generale

Fig. 8 Follow-up a 3 anni

anche se la diagnosi definitiva viene posta

e con approccio dal versante vestibolare.

esclusivamente dopo esame istologico

Di solito la cisti appare radiograficamente

della lesione [10].  raro riscontrare la presenza di Non e

come una radiotrasparenza uniloculare a

ghiandole mucose all’interno del tessuto  connettivale e in oltre il 90% dei casi e

o

 una tume frequente e Il segno clinico piu fazione di consistenza duro-elastica a livello della zona anteriore del palato, che si presenta fluttuante quando la  erosa. Se la lesione parete ossea e

margini netti, simmetrica, rotondeggiante ovoidale,

localizzata

in

regione

interincisiva.

osservabile un infiltrato infiammatorio. In

La classica forma a “cuore di carta da

assume notevoli dimensioni, la tumefa evidenziarsi anche vestibolarzione puo

assenza di infiammazione o di sovrain-

gioco” spesso non corrisponde alla forma  solo un’immagine radiograreale, ma e

mente, con conseguente riassorbimento

contenuto liquido, di colore giallo citrino,

della corticale ossea vestibolare e spos tamento degli elementi dentari contigui. E

privo di cristalli di colesterina. Il rivesti estremento della cisti nasopalatina e

insolito che la lesione provochi dolore, a

 frequentemente mamente variabile: piu

durante l’espansione della cisti, tale con-

meno che non si sovrapponga un’infe-

si tratta di epitelio squamoso stratificato

formazione; altre volte si tratta di una cisti

zione batterica o venga compresso il

non cheratinizzato, soprattutto quando

bilaterale.

nervo sfenopalatino.

la cisti origina dalla porzione inferiore del  del dotto nasopalatino, in prossimita

Anche in caso di ampie lesioni, la lamina

Queste cisti, anche se si sviluppano in  con gli incisivi centrali, stretta contiguita non ne determinano la perdita di , pertanto il test di vitalita  pulpare vitalita assume un ruolo cruciale nella diagnosi differenziale con le cisti radicolari che

fezione batterica, queste cisti hanno

cavo orale. Al contrario, le cisti adiacenti  nasale sono solitamente rialla cavita vestite da un epitelio di tipo respiratorio, oppure da epitelio ciliato colonnare stra tificato, spesso con cellule mucose. E

fica dovuta alla sovrapposizione della  la prespina nasale anteriore. A volte e senza del setto nasale che determina,

dura dei denti contigui appare conser impossibile distinguere vata. Spesso e una piccola cisti asintomatica da un ampio forame nasopalatino: quest’ul, non e  mai palpabile e non si timo, pero accresce nel tempo. Radiograficamente,

invece, per loro natura, sono accom dei pagnate da perdita della vitalita

comunque raro il riscontro di una cisti

la larghezza di un forame normale varia

nasopalatina rivestita da un solo tipo di

da 2 a 10 mm, con ampiezza media di

denti contigui.

epitelio.

circa 6-7 mm. Pertanto, in assenza di

Un corretto esame radiografico ortopan-

La valutazione radiografica tridimensio-

tomografico, corredato da radiografie

nale, in caso di lesione di dimensioni  poiche  il cospicue, rivela grande utilita

sintomi o tumefazione dei tessuti molli,  giustificato l’intervento esplorativo e

endorali per neoformazioni di piccole dimensioni e tomografia computerizzata Dentalscan del massiccio facciale per

coinvolgimento delle mucose nasali  potrebbe consigliare, per continuita

 > 10 mm. Nei casi solo se il canale e con forame che misura da 6 a 10 mm  consigliabile, comunque, effettuare il e

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follow-up per intercettare un’eventuale

solitamente ben tollerata. Non vengono

aumento delle dimensioni, anche se

riportate degenerazioni neoplastiche e,

alcuni autori sconsigliano di intervenire

dopo asportazione, la lesione non tende

su

alla recidiva.

forami

che

non

raggiungono

l’ampiezza di 14 mm.  Occorre sottolineare, inoltre, la possibilita  di riscontrare, contrariamente a quanto e avvenuto nel caso presentato, lesioni di difficile ipotesi diagnostica clinico-topografica sino a quando non sia stato eseguito l’esame istologico. Infatti, talvolta, le cisti nasopalatine possono essere a partenza mediana ma con sviluppo paramediano asimmetrico, andando a interessare maggiormente un emimascellare. I canali incisivi sono due e hanno origine da ambo i lati del setto nasale, a livello del pavimento del naso. Nel loro decorso verso il basso, i canali si avvicinano tra loro verso la linea mediana, confluendo nel singolo forame incisivo, ma rimanendo sempre separati. In alcuni casi si ipotizza la partenza della lesione cistica dal canale nasopalatino  il dotto nasopalatino unilaterale, poiche  mediano e l’unione dei canali di destra e sinistra dei rispettivi fasci vascolonervosi nasopalatini, con successivo sviluppo nell’emimascellare interessato [11].  la cisti ha origine superiorQuanto piu  facile che e mente nel canale, tanto piu si presenti leggermente decentrata dalla  la cisti si svilinea mediana; quanto piu  e luppa inferiormente nel canale, tanto piu

4. Conclusioni Le cisti non odontogene della regione orale sono rare rispetto a quelle odontogene e solo due tipi rientrano a oggi nella classificazione dell’Organizzazione  del 1992: la cisti Mondiale della Sanita del dotto nasopalatino e la cisti nasolabiale [5]; le rimanenti sono classificate in altri gruppi [12]. Ancora oggi, infatti, la  univoca nell’inquadraletteratura non e mento delle cisti non odontogene fissurali  afferma che le cisti me[13–16], poiche diane mascellari, palatine, mandibolari o globulomascellari non esisterebbero  separate, ma sarebbero come entita varianti di cisti nasopalatine, di cheratocisti o di tumore odontogeno cheratocistico [17], di cisti parodontali laterali e radicolari residue [5].  essere posta, La diagnosi corretta puo senza che insorgano incomprensioni, soltanto integrando i dati ottenibili dagli esami clinico, radiografico e istologico, in quanto si tratta di lesioni che presentano

quadri

clinico-radiologici

simili.

facile che si riscontri sulla linea mediana. Il trattamento della cisti nasopalatina con-

Conflitto di interessi

siste nella semplice enucleazione, con

Gli autori dichiarano di non aver nessun

approccio palatale. Tra le complicanze

conflitto di interessi.

operatorie sono riportate perforazioni  nasale e del seno mascellare, della cavita

Finanziamento allo studio

 da mentre tra quelle postoperatorie e

Gli autori dichiarano di non aver ricevuto

segnalare la parestesia del palato ante-

finanziamenti istituzionali per il presente

riore, presente in meno del 10% dei casi e

studio.

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