Mixoma odontogeno delle ossa mascellari: presentazione di un caso clinico e revisione della letteratura

Mixoma odontogeno delle ossa mascellari: presentazione di un caso clinico e revisione della letteratura

Chirurgia orale CASO CLINICO Mixoma odontogeno delle ossa mascellari: presentazione di un caso clinico e revisione della letteratura Maxillary odont...

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Chirurgia orale

CASO CLINICO

Mixoma odontogeno delle ossa mascellari: presentazione di un caso clinico e revisione della letteratura Maxillary odontogenic myxoma: case report and literature review M. Stimoloa,*, G. De Riua, S.M. Melonia, P. Piombinob, A. Tullioa a b

Azienda Ospedaliero-Universitaria di Sassari, Cattedra e Unità Operativa Complessa di Chirurgia Maxillo-Facciale Azienda Ospedaliera Seconda Università degli Studi di Napoli, Unità Operativa di Otorinolaringoiatria

Ricevuto il 26 luglio 2013 Accettato il 21 febbraio 2014 *Autore di riferimento Mirella Stimolo [email protected]

RIASSUNTO

sull’argomento evidenzia che l’asporta-

OBIETTIVI. Obiettivo del lavoro è descrive-

zione chirurgica associata a uno stretto

re un caso di mixoma del mascellare su-

follow-up risulta la modalità di trattamento

periore, raro tumore benigno che rappre-

più indicata.

senta meno dello 0,5% dei tumori ossei, e proporre una revisione della letteratura

PAROLE CHIAVE

sull’argomento.

` Mixoma ` Ossa mascellari ` Tumori odontogeni ` Lesione radiotrasparente ` Chirurgia orale

MATERIALI E METODI. Viene descritto il caso di una donna di 44 anni con una lesione espansiva radiotrasparente bilobata di circa 4 cm di diametro nel mascellare superiore, senza chiara origine odonto-

ABSTRACT

gena. La paziente è stata sottoposta ad

OBJECTIVES. The aim of this study is to

asportazione chirurgica della massa. È

present a case of maxillary odontogenic

stata inoltre effettuata una revisione della

myxoma, a rare benign tumor accounting

letteratura per approfondire le controver-

for less than 0.5% of bone tumors, and a

sie riguardanti le origini istopatologiche, la

review of the literature on the subject.

gestione chirurgica e la diagnosi differenziale della patologia in esame.

MATERIALS AND METHODS. A Caucasian woman, 44 years old, presented

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RISULTATI E CONCLUSIONI. L’esame isto-

with a radiotransparent bilobed lesion of

patologico ha permesso di formulare la

around 40 mm in maximum dimension in

diagnosi di mixoma odontogeno, mentre

her left upper maxilla, with no clear dental

gli aspetti clinici e radiologici non sono stati

involvement. The mass was surgically re-

conclusivi. La revisione della letteratura

sected. A review of the literature was also

© 2015 EDRA LSWR SpA. Tutti i diritti riservati

CASO CLINICO

necessary to achieve the right diagnosis,

KEY WORDS

ing the histopathological origins, surgical

whereas clinical and radiological evidence

management and differential diagnosis of

of odontogenic myxoma was not confir-

this disease.

matory. The thorough literature review

` Myxoma ` Maxillary bones ` Odontogenic tumors ` Radiotransparent lesion ` Oral surgery

conducted on this topic confirmed that surRESULTS AND CONCLUSIONS. A histo-

gery, associated to strict follow-up, proves

pathological examination of the lesion was

to be the most appropriate treatment.

1. INTRODUZIONE

fusiformi e allargati; in rari casi sono

vento è un argomento molto dibattuto:

presenti cellule binucleate. Nella mag-

secondo alcuni autori è sufficiente la sola

Il mixoma odontogeno, descritto per la

gioranza dei casi si registra un’elevata

enucleazione della lesione neoplastica,

prima volta da Virchow nel 1863, è una

attività mitotica, che indica un’intensa

mentre per altri è indispensabile eseguire

rara neoplasia benigna ma localmente

proliferazione cellulare.

un intervento più radicale.

invasiva [1]. L’eziopatogenesi è dubbia,

L’evoluzione clinica è caratterizzata da

Lo scopo del nostro lavoro è compara-

ma che si tratti di un tumore odontoge-

una deformazione della compagine ossea

re i dati da noi raccolti, durante il trat-

no lo suggerisce il suo riscontro quasi

non accompagnata da fenomeni algici;

tamento di un mixoma odontogeno del

esclusivo nelle ossa mascellari [2].

si possono manifestare disturbi a carico

mascellare superiore, con quelli riportati

Il mixoma rappresenta l’1,5% di tutti i

della deglutizione e fonazione e talvolta

in letteratura attraverso una revisione

tumori delle ossa mascellari [3]. Dai dati

si riscontrano ulcere e fenomeni flogistici

concernente gli aspetti epidemiologici,

epidemiologici si riscontra una maggio-

legati all’invasione dei tessuti molli all’in-

radiologici, anatomopatologici, clinici,

re incidenza nel sesso femminile (55,4%)

terno del cavo orale. Si possono verificare

terapeutici ed evolutivi di questa neo-

rispetto al sesso maschile (44,5%) [4]. Il

anestesie e parestesie per compromissio-

plasia al fine di chiarire le controversie

tumore colpisce con maggiore frequenza

ne delle terminazioni nervose limitrofe

riguardanti le sue origini istopatologiche

la mandibola (zona corpo-angolo-ramo)

alla lesione.

e la gestione chirurgica.

rispetto al mascellare superiore (rappor-

Radiograficamente il tumore può appari-

to 2:1) [2] e in alcuni casi si associa ad

re come un’area di radiotrasparenza ben

assenza di elementi dentari o denti in-

circoscritta, nella quale sono presenti nu-

clusi. L’accrescimento è generalmente

merosi compartimenti multiloculari che

Il caso clinico si riferisce a una donna di

lento, ma si può assistere anche a un’e-

gli conferiscono un’immagine plurilobata

44 anni, giunta alla nostra osservazione

voluzione più rapida con maggiore ten-

detta “a bolla di sapone”; questo aspetto

per una tumefazione dura e fissa dei tes-

denza alla recidiva.

rende difficile la diagnosi differenziale con

suti profondi della guancia sinistra, rico-

Da un punto di vista macroscopico il

lesioni quali l’ameloblastoma, la displasia

perta da mucosa del vestibolo orale e tes-

tumore appare come una massa grigio-

fibrosa e l’emangioma osseo. Altre volte si

suti molli della guancia mobili e integri.

rossa o giallastra, traslucida, di con-

osservano lacune quadrate, rettangolari o

La neoformazione si mostra modicamen-

sistenza molle ed elastica; a volte si

triangolari separate da setti lineari: tale

te dolente e dolorabile alla pressione.

presenta capsulata, mentre altre volte

aspetto viene definito “a nido d’ape”. Si

Alla radiografia ortopanoramica (OPT)

appare diffondersi nei tessuti limitrofi.

possono osservare, inoltre, aree radiotra-

della regione e alla tomografia compute-

Microscopicamente, si presenta formato

sparenti uniloculari nel 35% dei casi [5].

rizzata a fascio conico (Cone Beam Com-

da cellule rotonde, triangolari o stellate

La certezza diagnostica è data solo dall’e-

puted Tomography, CBCT) del mascella-

in una matrice cellulare mucoide. Il ci-

same istologico. La terapia è chirurgica e

re superiore è evidente una lesione osteo-

toplasma appare leggermente basofilo

prevede l’asportazione in toto della mas-

litica a margini netti, bilobata, circostan-

e finemente granulare e i nuclei sono

sa tumorale, ma la scelta del tipo di inter-

te agli apici del secondo premolare e del

Chirurgia orale

carried out to investigate disputes regard-

2. DESCRIZIONE DEL CASO

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CASO CLINICO

di colore bianco lucente, plurilobata, so-

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lida ma non dura, parzialmente ricoperta da una capsula fibrosa e facilmente clivabile dall’osso e dalle radici dentarie limitrofe. Il diametro maggiore è di circa 4 cm. L’osso mascellare appare dilatato e focalmente interrotto dall’espansione della massa. Dopo l’exeresi la massa viene conservata in formalina al 10% e inviata al laboratorio per l’esame istoloFig. 1

OPT preoperatoria

gico. Il postoperatorio è regolare, senza complicanze. Istologicamente, la massa è caratteriz-

primo molare superiore, peraltro integri

2.1 TRATTAMENTO

zata da abbondante materiale mixoide

e senza segni di riassorbimento (fig. 1). Il

Dopo aver ottenuto il consenso infor-

positivo all’alcian blu in cui si osservano

contenuto appare dell’opacità del paren-

mato, la paziente è sottoposta a biopsia

isolotti di cellule a nucleo piccolo cen-

chima e non chiaramente liquido. I con-

escissionale della neoformazione. L’in-

trale, citoplasma eosinofilo, prive di si-

torni della lesione appaiono netti, senza

tervento, realizzato in day surgery in ane-

gnificative atipie citologiche (fig. 2). La

segni di infiltrazione o di franca erosione

stesia locale, viene eseguito con accesso

lesione appare delimitata focalmente da

dell’osso circostante, che risulta piuttosto

dal vestibolo orale superiore di sinistra,

una rima di tessuto fibroconnettivale, in

dilatato e sostituito. Il test di vitalità degli

fresando la corticale vestibolare dell’al-

cui si osservano rari frammenti di tessuto

elementi dentari coinvolti risulta dubbio

veolo interessato e della parete anteriore

osseo e assenza di fenomeni di tipo infil-

e non discriminante.

del seno mascellare. La massa si presenta

trativo.

2.2 RISULTATI L’esame istologico della neoplasia ha evidenziato un quadro compatibile con la diagnosi di mixoma delle ossa mascellari. A seguito di tale diagnosi la paziente è stata inserita in un programma di followup clinico strumentale della durata di 5 anni, con esame TC annuale dei mascellari (fig. 3).

3. DISCUSSIONE Il mixoma odontogeno è un raro tumore mesenchimale benigno composto da cellule stellate e fusiformi in uno stroma mixoide [6]. Thoma et al. [2] distinguono due tipi di mixoma dei mascellari: il centrale e il periferico.

`Il mixoma centrale origina dentro le Fig. 2

Colorazione delle mucine neutre e della matrice mixoide con alcian blu, che conferisce una tipica tonalità azzurra alla componente mixomatosa

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ossa mascellari [7], prolifera all’interno dell’osso e deforma la corticale.

CASO CLINICO

Chirurgia orale

sa della neoplasia alla visita specialistica [11]. La paziente in esame presentava un modesto dolore, esacerbato dalla pressione sulla massa, riferibile probabilmente alla progressiva distensione del periostio. L’alterazione della sensibilità cutanea è molto rara. Le turbe neurologiche più riportate sono le parestesie per compressione di fibre sensitive [8]. Nel nostro caso, la paziente presentava modestissimi disturbi neurologici periferici, costituiti da minime disestesie riferite al segmento dell’arcata alveolare interessato. La valutazione radiologica è essenziale Fig. 3

TC a un anno dall’intervento

per l’orientamento diagnostico e il bilancio preoperatorio. L’esame radiologico di base per una lesione mascellare è l’OPT.

Nei casi più gravi perfora la cortica-

minile [11]. La mandibola è la principale

Tuttavia, bisogna tenere conto degli ef-

le ossea e si estende ai tessuti molli.

sede di sviluppo del mixoma odontogeno

fetti di distorsione di questo tipo di esa-

All’inizio questo processo tumorale

(75% dei casi).

me e osservare che non sempre offre una

è asintomatico, successivamente una

Il periodo di tempo che intercorre dai

qualità sufficiente per una precisa analisi

mobilità dentale potrà rivelare il tu-

primi segni della neoplasia alla diagnosi

della trama ossea [12]. Alla radiologia

more [8]. A causa della sua localizza-

varia, secondo la letteratura, da 1 mese a

tradizionale, comunque, gli aspetti sono

zione intraossea certi autori suggeri-

8 anni [11]. Tali differenze temporali di-

variabili; la confluenza di geoidi forma

scono, per il mixoma centrale, un’ori-

pendono dal grado di tollerabilità della

pareti che s’intersecano ad angolo acuto

gine osteogenica.

sintomatologia. Il motivo che più spesso

o retto, dando così luogo a lacune di mi-

`Il mixoma periferico si localizza più

spinge il paziente a rivolgersi a uno spe-

sura variabile e con una conformazione

frequentemente a livello di un proces-

cialista è la tumefazione, come nel caso

più poligonale che arrotondata, spesso

so alveolare e clinicamente è difficil-

da noi presentato. Nella maggior parte

descritta in letteratura come “a nido d’a-

mente distinguibile dall’epulide. Una

dei casi riportati in letteratura [8,12] i pa-

pe”, “a bolla di sapone” o “a racchetta da

reazione osteolitica sottogiacente a

zienti presentano una massa a lenta cre-

tennis” [13].

questa lesione fibromucosa può ap-

scita che può determinare un’asimmetria

Il mixoma può anche presentare un

parire in un secondo tempo [9].

più o meno importante. La tumefazione

aspetto di spicole risultante dall’erosione

Numerose ipotesi patogenetiche sono

è solitamente isolata, senza adenopatie

della corticale ossea da parte del tumore,

state proposte. L’ipotesi più accreditata

né problemi neurologici associati. I segni

invadente le strutture molli circostan-

suppone che il mixoma dei mascellari si

maggiormente riportati sono la mobilità

ti. Questo aspetto pone un problema di

sviluppi a partire dalle cellule embrionali

e la perdita dei denti interessati dalla le-

diagnosi differenziale con l’osteosarco-

del tessuto connettivo odontogeno.

sione. La nostra paziente non presentava

ma [8,13]. Infine, il mixoma può avere

Nel gruppo dei tumori odontogeni, la fre-

mobilità dei denti interessati dalla lesio-

l’aspetto di una lesione cistica solitaria o

quenza del mixoma varia dal 3% al 20%

ne, ma una dubbia vitalità degli stessi che

multipla. Queste lesioni osteolitiche sono

[10]. L’età di presentazione del mixoma,

poteva far pensare a una lesione di natu-

spesso circondate da una zona margina-

in letteratura, è compresa tra 1 e 73 anni

ra cistica.

le ad alta densità radiologica [8]. La TC

con un’età media di 30 anni [6]. La mag-

Il mixoma è una lesione non dolente [8].

mostra una lesione multigeoide dell’osso

gior parte degli autori riporta una leggera

Questo spiegherebbe il tempo relativa-

con espansione e ispessimento della cor-

predominanza del mixoma nel sesso fem-

mente lungo che intercorre dalla compar-

ticale buccale [13]. La TC identifica me-

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CASO CLINICO

glio le lesioni ossee e soprattutto l’esten-

stituita essenzialmente da fibre collage-

essere quella di sarcoma a componente

sione di setti all’interno di una massa di

ne disposte a rete fine e in più direzioni

mixoide più o meno abbondante. Di con-

tessuto densa non capsulata localmente

[15]. Le cellule tumorali del mixoma sono

seguenza, generalmente l’analisi di un

infiltrante.

stellate, ovoidali o fusiformi [15,17]. La

prelievo bioptico non permette di porre

Intraoperatoriamente, l’esame macro-

densità cellulare è tipicamente molto

diagnosi certa di mixoma, soprattutto se

scopico può permettere un migliore

bassa ma variabile. Il nucleo è piccolo e

questo è di piccole dimensioni. In ragio-

orientamento diagnostico. Il volume del

compatto, ovoidale o fusiforme senza ati-

ne dell’assenza di segni patognomonici,

tumore varia, in letteratura, da 5 mm a

pie cellulari. Le mitosi sono molto rare

la diagnosi definitiva di mixoma viene

95 mm [12]. Spesso esso è più importante

[15-17]. Un indice mitotico molto elevato

posta sulla scorta di una serie di dati

rispetto a quanto possa far sospettare l’a-

deve far sospettare un sarcoma. Il mixo-

anamnestici, clinici, radiologici e soprat-

spetto radiologico [14,15]. Il tumore pre-

ma è tipicamente un tumore ben poco

tutto dell’esame istopatologico dell’inte-

senta un aspetto nodulare, irregolare e

vascolarizzato [9].

ro pezzo operatorio [15].

polilobato [15]. La superficie è liscia, bril-

Numerose sono le lesioni da porre in

Il trattamento del mixoma è esclusiva-

lante, di aspetto mucoide e poco emorra-

diagnosi differenziale con il mixoma. Ciò

mente chirurgico [11,15]. Il trattamento

gico. Il colore è bianco giallastro o grigio

dipende dal fatto che gli aspetti clinici e

conservativo consiste nell’enucleazione

rossastro traslucido [9,15]. Il mixoma è

radiologici del mixoma non sono specifi-

del tumore e nel curettage della cavità;

di consistenza molle, elastica, omogenea

ci. La maggior parte dei tumori del mas-

questo trattamento si associa a un ri-

e gelatinosa. Tuttavia la consistenza può

siccio facciale si presenta, come il mixo-

schio di recidiva più elevato, ma la pre-

variare in funzione della quantità di fi-

ma, con una tumefazione, una deformità

servazione delle funzioni dell’apparato

bre collagene all’interno del tumore. Se

o un’asimmetria facciale. La diagnosi di

stomatognatico e il rifiuto della resezione

la componente fibrosa è abbondante, la

certezza del mixoma è solo istopatologica

mandibolare possono indurre a adottare

consistenza tumorale diventa dura. Il mi-

[15]. Tuttavia, questa diagnosi è spesso

questo tipo di trattamento [11]. Il tratta-

xoma non ha una vera capsula [14,16] ma

condotta per eliminazione: molti tumori

mento radicale consiste in una resezione

può essere estratto in monoblocco dalla

benigni e maligni dei mascellari possono

in blocco del tumore con un margine di

sua cavità ossea, più spesso dopo l’ostec-

presentare un aspetto mixoide. Particola-

sicurezza di 1-1,5 cm [15]. Un trattamen-

tomia dell’osso corticale esterno. Infatti,

re attenzione va posta alla diagnosi diffe-

to conservativo con enucleazione o enu-

la condensazione del tessuto non tumo-

renziale con il sarcoma, il cui trattamento

cleoresezione è raccomandato per lesioni

rale intorno alla massa espansiva rea-

e la cui prognosi sono del tutto differenti.

non estese che permettono un facile mo-

lizza una pseudocapsula. Se il tumore è

Il mixoma può essere confuso microsco-

nitoraggio del mascellare anteriore [16].

voluminoso la pseudocapsula può essere

picamente con il tessuto dentale sano

Per i tumori di piccole dimensioni, molti

assente [17]. L’osso spongioso e poi quel-

non tumorale. Una buona correlazione

autori concordano sull’efficacia dell’enu-

lo corticale vengono progressivamente

con i dati clinici e radiografici permette

cleazione associata a curettage della cavi-

compressi e assottigliati fino all’erosione

di evitare questi errori diagnostici.

tà tumorale.

completa [9,15].

Il valore della biopsia incisionale è mol-

Altri autori, a causa dell’aggressività loca-

I mixomi del mascellare superiore sono

to discusso. Per numerosi autori l’esame

le e dell’elevato rischio di recidiva, sosten-

spesso unilaterali senza superamento

anatomopatologico di un piccolo prelievo

gono che il trattamento radicale sia il trat-

della sutura palatina mediana, contraria-

bioptico è poco affidabile. Infatti, l’analisi

tamento di scelta del mixoma [8,14], asso-

mente al mixoma mandibolare che può

e la diagnosi di certezza sono problema-

ciato a un ristabilimento della continuità

superare la zona mediana. La sostanza

tiche. Tutte le difficoltà derivano dalla

mandibolare con un lembo libero come

mucoide costituisce la componente più

possibile esistenza, all’interno di mol-

quello di fibula [14]. Questo trattamento

abbondante del mixoma. Questa sostan-

ti tumori, di isole mixoidi [9]. Il rischio

sarebbe pure indicato per le lesioni dei

za è acidofila, poco colorabile con l’ema-

principale è quello di diagnosticare un

mascellari posteriori, in prossimità della

tossilina-eosina e con l’acido periodico

mixoma sulla base di un prelievo biop-

fossa pterigomascellare e dell’orbita [16],

di Schiff, mentre è colorabile con l’alcian

tico, mentre sulla totalità del pezzo ope-

a causa della pericolosità di una recidiva

blu [15,17]. La componente fibrosa è co-

ratorio la diagnosi definitiva potrebbe

in tali sedi. In caso di lesioni ancora più

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CASO CLINICO

Il mixoma è un tumore a evoluzione lenta

il trattamento demolitivo radicale deve

ma localmente invasivo, poiché si tratta

comprenderli, in continuità con la rese-

di un tumore mal delimitato e non cap-

zione mandibolare o mascellare [18,19].

sulato. Il trattamento è esclusivamente

Nel caso da noi riportato, per via delle li-

chirurgico. Esso si basa, in caso di piccole

mitate dimensioni e del sostanziale con-

lesioni, su un approccio conservativo che

finamento all’interno del mascellare, si è

consiste nell’enucleazione e nel curettage

optato per un approccio chirurgico di tipo

della cavità. Al contrario, se il tumore è

conservativo (enucleazione e curettage),

voluminoso o interessa il mascellare po-

che deve essere seguito da follow-up cli-

steriore, è indicata la resezione radicale.

nico e radiologico per almeno 5 anni.

Un follow-up rigoroso, clinico e radiolo-

A causa dell’assenza di una vera capsula

gico, è richiesto per i primi 5 anni dopo

limitante, il mixoma può recidivare per

l’intervento.

exeresi incompleta. Il tasso di recidiva è del 25% circa [6,9]. Il tempo di recidiva varia in letteratura da 2 a 15 anni ed è più frequentemente osservata nei 2 anni

CONFLITTO DI INTERESSI Gli autori dichiarano di non avere alcun conflitto di interessi.

8.

9.

10.

11.

12.

che seguono l’intervento chirurgico [9].

4. CONCLUSIONI Il mixoma mascellare, come la maggior parte dei tumori del massiccio facciale, si presenta con una tumefazione, una

FINANZIAMENTI ALLO STUDIO Lo studio presentato non è stato sostenuto da fonti di finanziamento. BIBLIOGRAFIA 1.

deformità o un’asimmetria facciale, non dolente o modicamente dolorabile.

2.

L’aspetto radiologico è abbastanza polimorfo e ingannevole. La diagnosi di mixoma è istopatologica; tuttavia, questa diagnosi è spesso delineata per eliminazione poiché molti tumori benigni e maligni dei mascellari possono pre-

3.

4. 5.

sentare un aspetto mixoide. In ragione dell’assenza di segni patognomonici, la

6.

diagnosi definitiva di mixoma è dunque posta sulla base di una serie di dati anamnestici, clinici e radiologici che coadiuvano l’esame anatomopatologico dell’intero pezzo operatorio.

7.

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